Angiodysplasia as a cause of Gastrointestinal Bleeding in Childhood

Zusammenfassung

Während im Erwachsenenalter Angiodysplasien eine häufige Ursache gastrointestinaler Blutungen sind, ist diese Erkrankung im Kindesalter sehr selten. Wir berichten über ein 7 10/12 Jahre altes Mädchen, dass über 3 - 4 Monate an milden aber wiederkehrenden gastrointestinalen Blutungen litt. Hämatokrit, Serumferritin und Transferrinwerte lagen im Normbereich. Die Rektosigmoideoskopie zeigte eine rektale Läsion, die histologisch als Angiodysplasie charakterisiert wurde. Die Blutungen kamen spontan zum Stillstand. Während eines Nachfolgezeitraum von drei Jahren wurden keine weiteren rektalen Blutungen mehr festgestellt und die Regression der angiodysplastischen Läsion wurde endoskopisch bestätigt. Zusammenfassung: Therapeutische Strategien werden diskutiert. In Fällen einer milden klinischen Ausprägung einer kindlichen Angiodysplasie ist spontane Regression möglich und es kann eine abwartende Haltung eingenommen werden.

Abstract

Whereas in adults angiodysplasia is a frequent cause of gastrointestinal bleeding, in children this disorder is extremely rare. A 7 10/12 year old girl is presented suffering over 3 - 4 months from mild but recurrent rectal bleeding. Blood count and serum ferritin and transferrin levels were normal. The rectosigmoideoscopy revealed a rectal lesion, which was confirmed histologically as angiodysplasia. Pathological investigation of the biopsies included HE staining and immunohistological staining of endothelial cells with anti-CD34 and anti-von Willebrand factor. A follow-up period of three years revealed spontaneous regression of the angiodysplastic lesion at the rectosigmoideal localisation, which could be confirmed by endoscopy. Conclusion: The outcome of the few pediatric patients described in the literature was reviewed. Due to the lack of conclusive understanding of the nature of this extremely rare vascular disorder and the variable outcome described, a wait and see attitude should be assumed in cases of less clinical affection.

Angiodysplasie - Anämie - Kinder - gastrointestinale Blutung

Angiodysplasia - anaemia - children - gastrointestinal bleeding

References

• 1 Dodda G, Trotman B W. Gastrointestinal angiodysplasia.  J Assoc Acad Minor Phys. 1997;  8 16-19
• 2 Foutch P G. Angiodysplasia of the gastrointestinal tract.  Am J Gastroenterol. 1993;  88 807-818
• 3 Williams C N. Angiodysplasia of the gastrointestinal tract.  Can J Gastroenterol. 1997;  11 123
• 4 Acosta J A, Fournier T K, Knutson C O, Ragland J J. Colonoscopic evaluation of rectal bleeding in young adults.  Am Surg . 1994;  60 903
• 5 de la Torre M, Vargas G M, Mora T M, Ramirez M J. Angiodysplasia of the colon in children.  J Pediatr Surg. 1995;  30 72-75
• 6 Vorobev G I, Salamov K N, Kuzminov A M. Congenital angiodysplasias of the large intestine.  Khirurgiia. 1993;  3 74-78
• 7 Flores-Calderon J, Beteta-Chinchilla C E, Casaubon-Garcin P, Ramirez-Mayans J A, Mora-Tiscareno M A, Yamamoto A. Rectosigmoidal angiodysplasia.  Bol Med Hosp Infant Mex. 1990;  47 349
• 8 Boukheloua B, Rekhroukh H, Kheloufi C, Bouhadef A, Zerhouni A, Hammad A. Complex angiodysplasia of the recto-sigmoid in children.  Chirurgie. 1988;  114 252-258
• 9 de la Salle R, Aubert D, Nachin P, Pageaut G, Gille P. Daily rectal bleeding caused by venous angiodysplasia of the rectum.  Chir Pediatr. 1984;  25 189-190
• 10 Ayadi A, Pousse H, Soua H, Baizig I, Sfar M T, Mougenot J F, Rambaud C, Martelli H, Schmitz J. A rare cause of rectal hemorrhage in children: rectal angiodysplasia.  Arch Pediatr. 1994;  1 493-496
• 11 Hochter W, Weingart J, Kuhner W, Frimberger E, Ottenjann R. Angiodysplasia in the colon and rectum. Endoscopic morphology, localisation and frequency.  Endoscopy. 1985;  17 182-185
• 12 Vallee C, Legmann P, Favriel J M, Garnier T, Levesque M. Colonic angiodysplasia. Clinical, endoscopic, arteriographic signs and histopathological correlations.  Eur J Radiol. 1984;  4 258-264
• 13 Jaspersen D, Korner T, Schorr W, Hammar C H. Diagnosis and treatment control of bleeding colorectal angiodysplasias by endoscopic Doppler sonography: a preliminary study.  Gastrointest Endosc. 1994;  40 40-44
• 14 Junquera F, Quiroga S, Saperas E, Perez-Lafuente M, Videla S, Alvarez-Castells A, Miro J R, Malagelada J R. Accuracy of helical computed tomographic angiography for the diagnosis of colonic angiodysplasia.  Gastroenterology. 2000;  119 293-299
• 15 Smith G F, Ellyson J H, Parks S N, Nichols J G, Peters R S, Williams J, Bezmalinovic Z, Peter E T. Angiodysplasia of the colon. A review of 17 cases.  Arch Surg. 1984;  119 532-536
• 16 Bemvenuti G A, Julich M M. Ethanolamine injection for sclerotherapy of angiodysplasia of the colon.  Endoscopy. 1998;  30 564-569
• 17 Krevsky B. Detection and treatment of angiodysplasia.  Gastrointest Endosc Clin N Am. 1997;  7 509-524
• 18 Nardone G, Rocco A, Balzano T, Budillon G. The efficacy of octreotide therapy in chronic bleeding due to vascular abnormalities of the gastrointestinal tract.  Aliment Pharmacol Ther. 1999;  13 1429-1436
• 19 Roskell D E, Biddolph S C, Warren B F. Apparent deficiency of mucosal vascular collagen type IV associated with angiodysplasia of the colon.  J Clin Pathol. 1998;  51 18-20
• 20 Junquera F, Saperas E, de Torres I, Vidal M T, Malagelada J R. Increased expression of angiogenic factors in human colonic angiodysplasia.  Am J Gastroenterol. 1999;  94 1070-1076
• 21 Azouz E M. Hematuria, rectal bleeding and pelvic phleboliths in children with the Klippel-Trenaunay syndrome.  Pediatr Radiol. 1983;  13 82-88