Abstract
Purpose: Pulmonary surgery is frequently used for the treatment of metastases in children
with various malignant diseases. The benefit of an aggressive surgical treatment in
children with bilateral and/or multiple pulmonary metastases is still discussed controversially.
Methods: A retrospective analysis of 10 children (7 girls, 3 boys; age range from 2 to 16.5
years) who underwent thoracotomy for bilateral and/or multiple pulmonary metastases
was performed. The primary malignancies were osteosarcoma (n = 4), hepatoblastoma
(n = 3), malignant peripheral nerve sheath tumor (n = 1), adrenocortical carcinoma
(n = 1) and alveolar rhabdomyosarcoma (n = 1). Unilateral but multiple pulmonary metastases
were found in 3 children. 7 patients showed bilateral pulmonary metastases. Preoperative
induction chemotherapy with tumor regression and a subsequent decrease in the size
and number of pulmonary metastases was mandatory for the surgery of metastases. Results: Standardized bilateral thoracotomy was performed in 4 patients in 1 operation (in
1 patient combined with a hemihepatectomy), and in 3 patients, in 2 operations on
different days. 5 children underwent re-thoracotomy due to recurrent pulmonary metastases
(2 patients: unilateral; 3 patients: bilateral; 1 patient: twice bilateral). All visible
and palpable metastases (1 - 25) were excised, either by wedge resection, by segment
resection or by lobectomy. Postoperative artificial ventilation was necessary for
0 to 24 hours. Postoperative complications included intrathoracic secondary hemorrhage
in 3 cases and pneumonia in 1 patient. 2 patients (20 %) died of recurrent metastatic
disease (osteosarcoma: 1; adrenocortical carcinoma: 1). During a mean follow-up period
of 49 months (14 to 66 months after the last thoracotomy), 8 patients (80 %) remained
in complete remission without clinically relevant respiratory restrictions. Conclusion: Complete surgical resection of pulmonary metastases after response to induction chemotherapy
may increase survival in carefully selected children, even in cases with multiple
and recurrent metastatic disease. In children, bilateral thoracotomy within a single
operation is possible without an increased complication rate.
L'intérêt du traitement chirurgical devant des métastases pulmonaires bilatérales
et/ou multiples chez l'enfant
Buts: La chirurgie pulmonaire est fréquemment utilisée pour le traitement des métastases
de l'enfant dans de multiples lésions malignes. Le bénéfice d'un traitement chirurgical
agressif chez l'enfant pour des métastases bilatérales et/ou multiples est encore
discuté. Méthodes: L'analyse rétrospective de 10 enfants (7 filles et 3 garçons) d'âge moyen de 2 à
16.5 ans qui ont subi une thoracotomie pour des lésions bilatérales et/ou multiples
a été réalisée. La tumeur maligne était un ostéosarcome N = 4, un hépatoblastome N
= 3, une tumeur nerveuse périphérique maligne N = 1, un carcinome surrénalien N =
1 et un rhabdomyo-sarcome alvéolaire N = 1. Une métastase unique unilatérale mais
multiple était retrouvée chez trois enfants qui avaient des métastases pulmonaires
bilatérales. La chimiothérapie d'induction pré-opératoire avec régression de la tumeur
et une diminution en taille et en nombre des métastases pulmonaires était obligatoire
avant toute chirurgie. Résultats: Une thoracotomie bilatérale était réalisée chez 4 patients (en un temps chez un patient
associé à une hépatectomie et chez 3 patients en deux opérations différées). 5 enfants
ont subi une seconde thoracotomie pour récurrence des métastases pulmonaires (2 patients
à métastases unilatérales, 3 patients à métastases bilatérales, 1 patient à métastases
2 fois bilatérales). Toutes les métastases visibles et palpables (1 à 25) étaient
enlevées soit par résection atypique, soit par résection segmentaire, soit par lobectomie.
Les ventilations artificielles étaient nécessaires en post-opératoire de 0 à 24 heures.
Les complications post-opératoires incluaient une hémorragie intra-thoracique secondaire
dans 3 cas et une pneumonie dans un cas. 2 patients (20 %) mourraient de métastases
récurrentes (ostéosarcome 1, carcinome surrénalien 1). Durant une période de suivi
de 49 mois (14 à 66 mois après la dernière thoracotomie), 8 patients (80 %) restaient
en rémission complète sans manifestation respiratoire. Conclusion: La résection chirurgicale des métastases pulmonaires après réponse à une chimiothérapie
d'induction augmente la survie chez les patients, même chez ceux qui présentent des
métastases multiples ou récurrentes. Chez l'enfant, une thoracotomie bilatérale en
un seul temps est possible sans augmenter le risque de complication.
Utilidad del tratamiento quirúrgico de las metástasis bilaterales o múltiples en niños
Objetivos: Se usa frecuentememnte cirugía pulmonar para el tratamiento de las metástasis en
niños con varios tumores pero el beneficio de este tratamiento agresivo en niños con
metástasis bilaterales o múltiples es motivo de controversia. Métodos: Estudiamos retrospectivamente 10 niños (7 chicas y 3 chicos) de edades entre 2 y
16.5 años que sufrieron toracotomía por metástasis pulmonares bilaterales o múltiples.
Los tumoresa primarios fueron osteosarcoma (n = 4), Hepatoblastoma (n = 2), tumor
maligno de vaina nerviosa periférica (n = 1), carcinoma adrenocortical (n = 1) y rabdomiosarcoma
alveolar (n = 1). Tres niños tenían metástasis unilaterales pero múltiples mientras
que 7 las tenían en ambos lados. Se indujo regresión tumoral con quimioterapia antes
de la operación. Resultados: Se practicó toracotomía bilateral standard en 4 pacientes en una sola operación (en
1 combinada con hemihepatectomía) y en 3 pacientes en dos operaciones en días diferentes.
Cinco niños hubieron de ser reoperados por nuevas metástasis (2 en un lado, 3 en los
dos y 1 dos veces en ambos lados). Todas las metástasis visibles y palpables (1 -
25) fueron extirpadas mediante resección en cuña, extirpación de un segmento o lobectomía.
Los pacientes fueron ventilados durante 24 horas en el postoperatorio. Las complicaciones
incluyeron hemorragia intratorácica (n = 3), y neumonía (n = 1). Dos pacientes (20
%) murieron de enfermedad metastásica recidivante (1 osteosarcoma y 1 carcinoma suporarrenal).
Los niños han sido seguidos una media de 49 meses (rango 14 a 66 m) y 8 (80 %) permanecen
libres de enfermedad sin limitaciones respiratorias. Conclusión: La resección quirúrgica completa de las metástasis tras quimioterapia de inducción
puede incrementar la supervivencia en niños seleccionados incluso cuando las metástasis
son múltiples o bilaterales. En niños la toracocomía bilateral en una sola operación
es posible sin aumentar la tasa de complicaciones.
Die Relevanz chirurgischer Maßnahmen bei bilateralen und/oder multiplen Lungenmetastasen
im Kindesalter
Hintergrund: Die Lungenchirurgie hat bei der Behandlung solitärer Metastasen verschiedener Malignome
im Kindesalter eine wesentliche Bedeutung. Der Nutzen eines aggressiven chirurgischen
Vorgehens bei Kindern mit bilateralen und/oder multiplen unilateralen Lungenmetastasen
wird auch heute noch kontrovers diskutiert. Methoden: Wir analysierten retrospektiv die Daten von 10 Kindern (7 Mädchen und 3 Jungen im
Alter von 2 bis 16,5 Jahren), bei denen aufgrund bilateraler und/oder multipler unilateraler
Lungenmetastasen eine Thorakotomie durchgeführt werden musste. Primärerkrankungen
waren Osteosarkom (n = 4), Hepatoblastom (n = 3), maligner peripherer Nervenscheidentumor
(n = 1), Nebennierenkarzinom (n = 1) und alveoläres Rhabdomyosarkom (n = 1). Unilaterale
aber multiple Lungenmetastasen wurden bei 3 Kindern gefunden. 7 Kinder zeigten bilaterale
Lungenmetastasen. Eine präoperative Chemotherapie mit Tumorregression und nachfolgender
Reduktion von Grösse und Anzahl der Lungenmetastasen waren Voraussetzung für die Indikation
zum chirurgischen Vorgehen. Ergebnisse: Bei 4 Kindern erfolgte eine bilaterale Thorakotomie innerhalb derselben Narkose (bei
einem Patient kombiniert mit einer Hemihepatektomie), bei 3 Kindern im Rahmen von
2 Operationen an jeweils aufeinander folgenden Tagen. Bei 5 Patienten musste eine
Re-Thorakotomie aufgrund eines Lungenmetastasen-Rezidives durchgeführt werden (2 Kinder:
unilateral; 3 Kinder: bilateral; 1 Kind: zweimal bilateral). Alle sichtbaren und palpierbaren
Metastasen (1 - 25) wurden exzidiert, entweder mittels Keilresektion, Segmentresektion
oder Lobektomie. Postoperativ mussten die Kinder für 0 - 24 Stunden nachbeatmet werden.
Postoperative Komplikationen waren intrathorakale sekundäre Blutung (n = 3) und Pneumonie
(n = 1). 2 Kinder (20 %) verstarben aufgrund eines Metastasen-Rezidives (Osteosarkom
bzw. Nebennierenkarzinom). Während eines mittleren Nachbeobachtungszeitraumes von
49 Monaten (14 bis 66 Monate nach dem letzten Eingriff) blieben 8 Kinder (80 %) in
Voll-Remission, ohne klinisch relevante pulmonale Einschränkung. Zusammenfassung: Die komplette chirurgische Entfernung von Lungenmetastasen nach erfolgreichem Ansprechen
auf die präoperative Chemotherapie kann die Überlebensrate sorgfältig ausgewählter
Patienten deutlich verbessern, dies sogar bei Vorliegen multipler und rezidivierender
Lungenmetastasen. Im Kindesalter kann eine bilaterale Thorakotomie innerhalb einer
Narkose durchgeführt werden, ohne eine erhöhte Komplikationsrate riskieren zu müssen.
Key words
bilateral/multiple pulmonary metastases - surgery - childhood
Mots-clés
métastases pulmonaires bilatérales multiples - chirurgie - enfance
Palabras clave
metástasis bilaterales o múltiples - cirugía - niños
Schlüsselwörter
bilaterale/multiple unilaterale Lungenmetastasen - Chirurgie - Kindesalter
