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DOI: 10.1055/s-0045-1809524
Pectus iatrogênico após esternotomia em pacientes com síndrome de Down
Iatrogenic Pectus Deformities after Sternotomy in Patients with Down SyndromeSuporte Financeiro Os autores declaram que não receberam suporte financeiro de agências dos setores público, privado ou sem fins lucrativos para a realização deste estudo.
Resumo
Objetivo
Avaliar a incidência de deformidade pectus após esternotomia em pacientes com síndrome de Down e suas características clínicas e radiográficas.
Métodos
Foram estudados 20 pacientes com histórico de esternotomia durante a infância e um grupo controle (n = 20). O tórax foi avaliado clinicamente quanto à presença e tipo de deformidade pectus, gravidade e comprimento clínico do corpo esternal. Exames radiográficos foram utilizados para avaliar quaisquer anormalidades.
Resultados
Do total, 85% (n = 17) apresentaram deformidades pectus (41% carinatum lateral, 65% gravidade branda e 29% pouca flexibilidade). No grupo controle, a deformidade ocorreu em 5% (n = 1). No grupo esternotomia, 40% (n = 8) apresentaram esterno clinicamente encurtado, o que não ocorreu no grupo controle (p = 0,01). O exame radiográfico do grupo esternotomia com pectus mostrou angulações posteriores no manúbrio (10%), encurtamento esternal (38%) e irregularidades no corpo esternal (70%); além disso, 36% das crianças tinham todas as placas de crescimento esternal fechadas e 10% apresentaram fusão esterno-manubrial precoce, o que não ocorreu no grupo controle.
Conclusão
Os pacientes apresentaram uma alta incidência de deformidade pectus após esternotomia (principalmente leve e do tipo carinatum lateral), com alterações radiográficas sugestivas de crescimento esternal anormal.
Abstract
Objective
To evaluate the incidence of pectus deformity after sternotomy in patients with Down syndrome, in addition to the clinical and radiographic characteristics.
Methods
There were 20 patients with sternotomy history during childhood and a control group (n = 20) were studied. The chest was clinically evaluated for the presence and type of pectus deformity, severity, and the clinical sternal body length. Radiographic examinations were used to evaluate any abnormalities.
Results
From the total, 85% (n = 17) presented with pectus deformities (41% lateral pectus carinatum, 65% mild severity, and 29% little flexibility). In the control group, deformity occurred in 5% (n = 1). In the sternotomy group, 40% (n = 8) had a clinically shortened sternum, which did not occur in the control group (p = 0.01). Radiographic examination of the sternotomy with pectus group showed posterior angulations in the manubrium (10%), sternal shortening (38%), and irregularities in the sternal body (70%); furthermore, 36% of the children had all sternal growth plates closed, and 10% had early sterno-manubrial fusion, which did not occur in the control group.
Conclusion
Patients presented a high incidence of pectus deformity after sternotomy (mostly mild and of the lateral carinatum type), with radiographic changes suggestive of abnormal sternal growth.
Palavras-chave
deformidades - doença iatrogênica - esternotomia - pectus carinatum - pectus excavatum - síndrome de DownKeywords
deformity - Down syndrome - iatrogenic disease - pectus carinatum - pectus excavatum - sternotomyIntrodução
As deformidades pectus são idiopáticas na maioria dos casos, mas também podem ser iatrogênicas,[1] [2] congênitas ou patológicas (por exemplo, síndrome de Marfan).[3] Essas deformidades são observadas principalmente por volta dos 10 anos de idade e tendem a piorar durante a puberdade.[4]
O crescimento do esterno ocorre por ossificação endocondral[5] [6] das placas de crescimento entre seus segmentos ósseos e as junções costocondrais, como originalmente descrito por Haje e Bowen.[4] O início de distúrbios do crescimento esternal durante os períodos pré-natal e de desenvolvimento pode gerar uma desproporção entre o esterno e as costelas.
Haje et al.[7] descreveram que lesões nas placas de crescimento esternal de ratos podem gerar deformidades pectus. Lesões primárias ou distúrbios anatômicos das placas de crescimento esternal por esternotomia à cirurgia cardíaca parecem causar deformidades durante o período de crescimento das crianças.[2] [8] [9] Outra possível causa seria a persistência de uma lacuna macroscópica entre as placas de crescimento ou as duas metades do corpo esternal após o fechamento da esternotomia.[9]
As radiografias em perfil revelaram fechamento precoce das placas de crescimento esternais em pacientes com pectus, especialmente do tipo carinatum superior ou Currarino, gerando corpos esternais encurtados e curvos.[10]
O primeiro relato de caso de deformidade pectus iatrogênica é de 1995 e se refere a pectus carinatum pós-esternotomia para tratamento de malformação cardíaca. O paciente foi tratado satisfatoriamente com a órtese Dynamic Chest Compressor 1 (DCC 1),[8] descrita pela primeira vez por Haje e Raymundo em 1979.[11] Outro caso de pectus carinatum iatrogênico foi descrito.[12] No entanto, o número de casos pode ser subnotificado, especialmente aqueles com deformidade branda que podem não ser priorizados pelos médicos ou familiares.
Haje et al.[9] também classificaram as deformidades pectus idiopáticas em termos de tipo clínico, gravidade e flexibilidade;[1] [4] [9] no entanto, esses fatores não foram analisados no contexto de deformidades pectus iatrogênicas.
O objetivo deste estudo foi avaliar a prevalência de deformidades pectus iatrogênicas em pacientes esqueleticamente imaturos com síndrome de Down submetidos à esternotomia durante o tratamento cirúrgico de cardiopatias congênitas. Os objetivos secundários foram avaliar o tipo de deformidade, sua flexibilidade, gravidade e as alterações radiográficas nestes pacientes.
Materiais e Métodos
Os dados clínicos para a montagem dos grupos submetidos ou não à esternotomia foram coletados dos prontuários dos pacientes com síndrome de Down. Todos os responsáveis legais foram informados sobre o estudo e assinaram o termo de consentimento livre e esclarecido. O protocolo de avaliação foi aprovado pelo Comitê de Ética Institucional (37229014.0.1001.5553).
O estudo incluiu 434 prontuários de pacientes com síndrome de Down, dos quais 43 tinham histórico de esternotomia na infância para reparo cardíaco. A [Fig. 1] mostra o fluxograma de seleção de pacientes para o estudo. Foram 20 pacientes compondo o grupo esternotomia (8 do sexo masculino e 12 do feminino; idade média: 12,51, intervalo: 1–24 anos, desvio-padrão [DP]: 7,16) dos quais 11 eram crianças ou adolescentes em crescimento e 9 eram adultos. Dos 391 pacientes restantes, 20 sem histórico de esternotomia foram selecionados aleatoriamente como grupo controle (8 do sexo masculino e 12 do feminino; idade média: 14,67 anos, intervalo: 1–34 anos, DP: 9,04), com 11 crianças ou adolescentes em crescimento e 9 adultos.
A idade média dos pacientes à esternotomia foi de 24,35 meses. O paciente mais velho no momento da esternotomia tinha 96 meses.
As avaliações clínicas no ambulatório de ortopedia começaram após a alocação dos pacientes em grupos.
Os familiares dos pacientes foram questionados sobre a data da esternotomia anterior, a presença de deformidade pectus antes da operação, o tempo de início do pectus após, o histórico familiar de deformidades torácicas e o tratamento do pectus anterior. As avaliações clínicas foram realizadas por um único ortopedista pediátrico especializado no tratamento não invasivo de deformidades torácicas. As análises incluíram o tipo de deformidade torácica, a gravidade (branda, moderada ou grave), a flexibilidade, o comprimento do esterno (normal ou encurtado, este último quando o esterno ou processo xifoide terminava proximalmente à linha do mamilo) e a presença de cifose torácica exacerbada ou escoliose.
As deformidades foram classificadas como pectus carinatum superior (PCS), pectus carinatum inferior (PCI), pectus carinatum lateral (PCL), pectus excavatum amplo (PEA) e pectus excavatum localizado (PEL), conforme descrito em estudos anteriores.[1] [10] [11] [13]
A avaliação do comprimento do esterno é mostrada na[ Fig. 2]. foi avaliada pela compressão manual do ápice da deformidade em direção anteroposterior. A flexibilidade do pectus excavatum foi avaliada pela compressão manual das protrusões do rebordo costal inferior em direção anteroposterior, com o paciente simultaneamente realizando uma manobra de Valsalva com adução do braço contra resistência, e observação dos efeitos na área de depressão.[4] Os pacientes que não conseguiam realizar a manobra de Valsalva foram orientados a soprar um balão ou foram isentos deste componente de avaliação.
Tanto pectus carinatum quanto excavatum foram classificados como muito ou moderadamente flexíveis em caso de reversão significativa ou completa da deformidade, respectivamente. Alternativamente, a deformidade foi classificada como menos flexível quando apresentava pouca alteração, ou rígida em caso de nenhuma com as manobras realizadas.
Os achados de imagem do tórax de todos os pacientes dos grupos de esternotomia e controle foram documentados. As radiografias foram obtidas em projeção em perfil e oblíqua do esterno.
A presença de irregularidade laterolateral do corpo esternal foi avaliada em projeção oblíqua.[9] Os parâmetros radiográficos observados na projeção em perfil foram o número de placas de crescimento esternal abertas (0 a 3), número total de suturas na placa de crescimento, padrão de angulação sagital do esterno,[14] assim como índices corpo esternal-manúbrio (BM) ou xifoide-manúbrio (BxM) ([Fig. 3]).[5] Um estudo anterior demonstrou que os dois índices foram constantes em pacientes normais, independentemente da idade, com valores variando de 2,16 ± 0,24 (BM) a 2,73 ± 0,31 (BxM). Esses intervalos de normalidade foram aplicados no presente estudo.[5]
Outros achados radiográficos anormais foram observados. Embora tomografias computadorizadas (TC) de tórax não tenham sido solicitadas, pacientes que passaram por esse exame por outros motivos tiveram suas imagens analisadas.
Radiografias totais da coluna em posição ortostática foram solicitadas em pacientes com achados clínicos sugestivos de escoliose ou cifose exacerbada para determinação da gravidade da curva pelo ângulo de Cobb.
O teste de Shapiro-Wilk foi utilizado para análise estatística comparativa entre variáveis numéricas de cada grupo que seguiram distribuição normal. Quando a hipótese de normalidade não foi rejeitada, o teste t para amostras independentes foi utilizado para comparação entre os grupos. Em caso de rejeição da hipótese de normalidade, o teste não paramétrico de Mann-Whitney foi usado. O teste qui-quadrado (x2) foi empregado para comparação de variáveis categóricas entre os grupos.
As variáveis número de placas de crescimento esternal abertas (0–3) e presença de suturas não foram comparadas em nenhum dos grupos, por estarem relacionadas à idade e porque o número de crianças e adolescentes em ambos os grupos era insuficiente para uma análise estatística.
Resultados
No grupo de 20 pacientes submetidos à esternotomia, 85% (n = 17) apresentaram deformidades pectus após o procedimento. O tempo médio de início foi de 5 meses (mediana = 3 meses), com 25% dos casos ocorrendo logo após a cirurgia (n = 5), 15% (n = 3) em 3 meses, 5% (n = 1) em 4 meses, 5% (n = 1) em 6 meses e 5% (n = 1) em 36 meses. Em 30% (n = 6) dos casos, os familiares não conseguiam se lembrar.
A idade média de início do pectus neste grupo foi de 27,47 meses (2,29 anos).
No grupo controle, o único paciente com deformidade apresentou pectus excavatum localizado aos 6 meses de idade, com gravidade leve e flexibilidade moderada. Nenhum paciente de ambos os grupos tinha histórico familiar de deformidades pectus.
A [Tabela 1] mostra os tipos de pectus, sua gravidade e flexibilidade no grupo esternotomia.
Abreviaturas: PCI, pectus carinatum inferior; PCL, pectus carinatum lateral; PCS, pectus carinatum superior; PEL, pectus excavatum localizado.
Nota: *Pectus de tipo misto.
A escoliose branda foi encontrada em 40 (n = 8) e 20% (n = 4) dos pacientes dos grupos esternotomia e controle, respectivamente, com diferença estatística (p < 0,001). Todos os pacientes dos dois grupos apresentavam cifose postural.
Em todos os pacientes do grupo controle, o comprimento esternal era clinicamente normal, enquanto 40% (n = 8) do grupo submetido à esternotomia apresentavam esterno clinicamente encurtado; diferenças significativas foram observadas entre os grupos (p = 0,01). A [Fig. 4] mostra um paciente do grupo esternotomia com PCI e terminação do esterno à altura mamilo, representando encurtamento esternal ([Fig. 4A,B]); a projeção radiográfica em perfil do esterno revela diversas alterações ([Fig. 4C]).
A medida do índice BM mostrou comprimento esternal normal em todos os pacientes sem histórico de esternotomia. Em 38% (n = 6) do grupo esternotomia, os índices BM e BxM revelaram esternos radiograficamente encurtados, em proporção significativamente em comparação ao grupo controle (38 vs. 0%, p = 0,05). A avaliação radiográfica oblíqua do esterno mostrou que as irregularidades laterolaterais foram significativamente mais comuns no grupo esternotomia (70 vs. 20%, p = 0,01), como notado na [Fig. 5].
Suturas metálicas em placas de crescimento foram encontradas em pacientes submetidos à esternotomia, ainda em crescimento e com placas de crescimento esternais ainda abertas (n = 11). Destes, 36% (n = 4) apresentavam suturas nas placas de crescimento: dois pacientes tinham suturas em duas placas de crescimento e dois pacientes, em uma placa de crescimento. Um desses pacientes foi submetido à TC em outro hospital ([Fig. 5]). Todos os pacientes sem deformidades pectus no grupo esternotomia (n = 3) já eram adultos durante a avaliação radiográfica, impossibilitando a determinação da colocação prévia de suturas metálicas nas placas de crescimento. Os índices BM e BxM, a presença de irregularidades laterolaterais e o número de placas de crescimento esternais abertas nos grupos de esternotomia e controle são detalhados na[ Tabela 2].
Abreviaturas: BM, índice corpo esternal-manúbrio; BxM, índice xifoide-manúbrio. Notas: * < ou > 2,16 valores relativos ao índice BM e < ou > 2,73 valores relativos ao índice BxM[5]. ** Cinco pacientes foram excluídos por apresentarem fusão esterno-manubrial que impedia a mensuração dos índices BM ou BxM. **s Quatro pacientes foram excluídos por apresentarem fusão esterno-manubrial que impedia a mensuração dos índices BM ou BxM. *** Falha de análise em três pacientes submetidos à esternotomia devido a radiografias de má qualidade. **** Todos os pacientes com placas de crescimento abertas eram crianças. & Os pacientes com todas as placas de crescimento fechadas, 0% (n = 0/9) e 36% (n = 5/14), eram crianças do grupo controle e esternotomia, respectivamente.
No grupo esternotomia, dois pacientes (10%) apresentaram angulação posterior no terço médio do manúbrio (o que não ocorreu no grupo controle), um deles associado à ossificação na região anterior, 20,0% (n = 4) apresentaram fusão esterno-manubrial (dois pacientes eram crianças com deformidades pectus e os demais eram adultos, um sem deformidade) e 10,0% (n = 2) apresentaram outra angulação aguda no terço distal do esterno, sendo um com angulação anterior e posterior. No grupo controle, 25% (n = 5) pacientes, todos adultos, apresentaram fusão esterno-manubrial.
Acerca do tipo de curvatura esternal, no grupo esternotomia, 25% (n = 5) dos pacientes tinham GAC, 5% (n = 1), curvatura gradual posterior, 30% (n = 6), CVG, 25% (n = 5), RA, 5% (n = 1) RP e 10% (n = 2), curvatura retilínea vertical. No grupo controle, 50% (n = 10) apresentaram CVG, 40% (n = 8), RA e 10% (n = 2), RP. O teste X2 não revelou diferenças significativas quanto ao tipo de angulações sagitais entre os grupos (p = 0,20).
Dos pacientes do grupo esternotomia que desenvolveram deformidades pectus, três foram tratados com órtese ([Fig. 6]).
Discussão
Este é o primeiro estudo a analisar a prevalência de deformidade pectus em pacientes submetidos à esternotomia. Nosso achado de alta prevalência dessas deformidades em pacientes submetidos à esternotomia (85%) propõe que as famílias precisam ser informadas sobre esse risco antes do encaminhamento para cirurgia cardíaca que necessite de esternotomia.
Neste estudo, 25,0% (n = 5) dos pacientes submetidos à esternotomia foram diagnosticados com deformidade pectus logo após o procedimento, inferindo uma alteração pós-operatória imediata no osso esternal. Além disso, a idade média de início do quadro foi de 2,5 anos após a esternotomia, muito antes do que os casos idiopáticos, que surgiram principalmente no período pré-adolescente.[4] [9]
Segundo Ellis, 40% dos pacientes tinham histórico familiar de deformidade pectus.[15] Entretanto, isso não ocorreu em nossa amostra, em que nenhum dos pacientes com deformidade pectus apresentava histórico familiar, reforçando a etiologia iatrogênica.
O pectus excavatum é o tipo mais frequente em estudos de prevalência,[16] embora um estudo de Haje et al.,[17] com 4.012 pacientes, tenha relatado que 79% dos pacientes tinham pectus carinatum (PCI: 45%, PCL: 28%, PCS: 5%, PEL: 13%, PEA: 9%).[17] A comparação entre esta série de estudos de casos iatrogênicos com os relatos de Haje e Haje[17] mostrou que o PCL foi o tipo predominante de pectus, o que pode ser justificado por uma possível aposição irregular entre os dois lados do esterno durante o fechamento cirúrgico do osso.
Haje et al.[5] não mostraram suturas entre os segmentos ósseos do esterno, descritas anteriormente por Currarino e Silverman,[5] [18] mas a presença de placas de crescimento. O comprimento do esterno aumenta devido a sua ação. Essas placas também são responsáveis pelo crescimento das cartilagens costais e costelas na parede torácica anterior. Qualquer agressão cirúrgica a essas estruturas pode fazer com que o crescimento seja desproporcional e, assim, causar deformidades.[1] [5] [7] [10] Neste estudo, 70,0% dos pacientes com pectus submetidos à esternotomia (n = 12) apresentaram irregularidades laterolaterais, fechamento precoce da placa de crescimento, fusão esterno-manubrial e outras alterações que não foram observadas no grupo controle, como angulação posterior do manúbrio, angulação aguda do terço distal do esterno e ossificação irregular anterior ao corpo esternal.
Em um estudo anterior, TCs com reconstrução coronal mostraram que irregularidades laterais do corpo esternal foram mais frequentes em pacientes com pectus do que no grupo controle (n = 10). Além disso, essas irregularidades foram mais difíceis de observar e interpretar em radiografias oblíquas do esterno. No entanto, devido a preocupações com radiação, a TC de tórax para diagnóstico não foi rotineiramente recomendada.[10]
A fusão esternomanubrial foi mais frequente em pacientes adultos, mas também ocorreu em dois pacientes pediátricos do grupo esternotomia. De modo geral, essa fusão não ocorre em crianças e é observada apenas em 10 a 30% dos casos na idade adulta,[12] embora tenhamos observado uma incidência de 55% em nossos pacientes adultos do grupo controle.
Este estudo incluiu a avaliação clínica dos comprimentos esternais e 40,0% (n = 8) dos pacientes submetidos à esternotomia apresentaram esterno encurtado, diferentemente do grupo controle, em que não houve tal achado. Não há relatos anteriores do comprimento clínico do esterno na literatura e os autores acreditam que esta medida deva ser incluída no exame físico desses pacientes.
O grupo esternotomia apresentou esternos mais encurtados em radiografias (índice BM anormal) do que o grupo controle, reforçando o conceito de que a agressão cirúrgica às placas de crescimento esternal pode encurtar o osso e gerar deformidades, em sua maioria brandas. O índice BM já foi usado para avaliar o encurtamento radiográfico do esterno, sugerindo que uma desproporção entre os crescimentos esternal e costal pode provocar uma deformidade pectus.[5]
Este estudo também avaliou o número de placas esternais de crescimento abertas ou fechadas, que estão programadas para fechar de acordo com a faixa etária, com variação individual. No grupo esternotomia, cinco crianças com deformidade pectus tinham todas as placas fechadas, o que não ocorreu no grupo controle.
O tratamento das deformidades pectus descrito inclui DCCs e correção cirúrgica.[1] [4] [7] [8] [9] [11] Segundo Haje et al.,[7] [9] a flexibilidade é o fator prognóstico mais importante no tratamento conservador. Com PCI e PCL idiopáticos sendo os tipos mais flexíveis de pectus carinatum, enquanto PCS é mais rígido e resistente ao tratamento ortótico.[9] [17] No entanto, neste estudo, dois casos de PCL e PCI apresentaram rigidez durante a infância, uma apresentação incomum. Portanto, as deformidades pectus iatrogênicas tendem a ser mais rígidas do que seus correspondentes idiopáticos.
Cientes de que lesões nas placas de cartilagem de crescimento podem causar deformidade em curto e longo prazo, os cirurgiões ortopédicos geralmente tentam preservá-las ao operar ossos longos em crianças e adolescentes. Esse cuidado deve ser estendido às cirurgias realizadas em todos os ossos da região torácica. Logo, técnicas aprimoradas de sutura esternal podem diminuir o aparecimento de deformidade pectus, poupando as placas de crescimento esternal ou fazendo sua aposição com a maior precisão possível durante a sutura esternal.
Conclusão
Concluindo, a esternotomia em pacientes com síndrome de Down foi associada a uma alta prevalência de deformidade pectus, em sua maioria brandas, do tipo PCL, com alterações radiográficas.
Conflito de Interesses
Os autores não têm conflito de interesses a declarar.
Agradecimentos
Agradecemos à Dra. Moema Arcoverde Bezerra e à Maria Carolina Viana Vale por tornarem possível este estudo ao concederem acesso aos prontuários médicos de pacientes com síndrome de Down acompanhados no Hospital de Base do Distrito Federal. Além disso, agradecemos ao Dr. Itamar Alves Barbosa Neto e ao Dr. Daniel Toledo pelo esforço para aprovação ética.
Contribuições dos Autores
Cada autor contribuiu individual e significativamente para o desenvolvimento deste artigo. DPH: concepção e delineamento experimental, aquisição de dados, análise e interpretação de dados, preparo do manuscrito e revisão crítica. JHCA: aquisição de dados, análise e interpretação de dados, preparo do manuscrito. TVPS: aquisição de dados, análise e interpretação de dados, preparo do manuscrito. FASA: aquisição de dados, análise e interpretação de dados, preparo do manuscrito. Todos os autores leram e aprovaram o manuscrito final.
Estudo realizado no Departamento de Cirurgia Ortopédica, Hospital de Base do Distrito Federal, e Centro Clínico Orthopectus, Brasília, DF, Brasil.
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Endereço para correspondência
Publication History
Received: 25 September 2024
Accepted: 13 March 2025
Article published online:
10 July 2025
© 2025. The Author(s). This is an open access article published by Thieme under the terms of the Creative Commons Attribution 4.0 International License, permitting copying and reproduction so long as the original work is given appropriate credit (https://creativecommons.org/licenses/by/4.0/)
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Davi de Podestá Haje, Jorge Henrique Carlos Aires, Talita Virginia Pinto de Sousa, Fernando Aurélio de Sá Aquino. Pectus iatrogênico após esternotomia em pacientes com síndrome de Down. Rev Bras Ortop (Sao Paulo) 2025; 60: s00451809524.
DOI: 10.1055/s-0045-1809524
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