Three-Flap Anoplasty for Imperforate Anus: Results for Primary Procedure or for Redoes

Summary

Three-flap anoplasty was first described in 1987 by Yazbeck for the treatment of rectal prolapse after pull-through operations for imperforate anus, and in 1992 in a case of anterior perineal approach. It is intended to reproduce the normal anatomy of a sensitive anal canal. The purpose of this study is to evaluate 14 children (9 boys and 5 girls) operated for imperforate anus.

Method: Eleven children had an intermediate or high imperforate anus and 3 had a low imperforate anus. Nine were operated for the first time with a three-flap anoplasty (GrA), and 5 were reoperated with this technique because of fecal incontinence and/or rectal prolapse (GrB). Seven patients had associated malformations: one Hirschsprung's disease, one cloacal defect with renal insufficiency, three complex caudal malformations with tethered cord, one Down syndrome, and two psychological and psychomotor troubles. The patients (average age = 6 years) have been evaluated every year since 1997, with a questionnaire based on a clinical score validated with 30 healthy children, used as a control group. Ten anal manometries were carried out.

Results: In 1998, the GrA score was 16.1 (control = 22.5) and the GrB score was 11.5 (p = 0.25). In 1999, GrA and GrB score were approximately the same. The score of those without associated anomalies was 19.6 whereas the score of the children with other malformations or anomalies was 10 (p = 0.02). Anal manometry is almost normal in patients with low or intermediate imperforate anus (rectoanal relaxation reflex for 10 cm H₂O, and basal resting pressure more than 40 cm H₂O). Even though anal manometry is subnormal in patients with Down syndrome or psychomotor troubles, the clinical score remains low (score = 10). In cases of complex caudal malformations or high imperforate anus, the results of anal manometry and clinical score are bad (score 9.7).

Conclusion: The three-flap anoplasty can be carried out in newborns without colostomy and often represents the only possible surgical approach to avoid a laparotomy. This plasty, proposed secondarily to correct a defect of continence, can be performed without colostomy, with satisfactory results.

Résumé

Introduction: L'anoplastie à trois lambeaux décrite en 1987 par Yazbeck pour le traitement des prolapsus survenant après la cure d'imperforation anale, a été décrite en 1992 en association immédiate de l'abord périnéal antérieur. Elle permet la création d'un canal anal sensible. Le but de ce travail est d'évaluer 14 enfants opérés (9 garçons et 5 filles).

Malades et Méthodes: Onze enfants avaient une malformation intermédiare ou haute, et 3 une malformation basse. Ils ont eu une anoplastie à trois lambeaux, soit de première intention (Groupe A = 9), soit de seconde intention (Groupe B = 5) pour corriger une incontinence anale et/ou un prolapsus néo-rectal. Sept patients ont une ou plusieurs affections associées: 1 maladie de Hirschsprung, 1 malformation cloacale, 3 malformations caudales complexes, 1 trisomie 21, et 2 troubles psychomoteurs. L'âge actuel des patients est de 6 ans. Ils ont été évalués chaque année depuis trois ans à l'aide d'un questionnaire remis aux parents et comparés à un groupe de 30 enfants témoins entre 3 et 5 ans. Dix patients ont eu une manométrie anorectale (MAR).

Résultats: En 1998, le score du GrA était de 16,1 (contrôle = 22,5) et le score du GrB était de 11,5 (p = 0,25). En 1999, les scores des GrA et GrB s'égalisent. Le score des 7 patients sans malformation associée est de 10 (p = 0,02). La MAR chez les patients avec malformation basse ou intermédiaire retrouve un réflexe anorectal inhibiteur avec un seuil à 10 cm H₂O, et un tonus de la partie haute du canal anal supérieur à 40 cm H₂O. L'évaluation de la contraction volontaire est peu fiable chez les jeunes enfants. La MAR chez l'enfant avec trisomie 21, ou les patients avec troubles psychomoteurs est satisfaisante, mais le résultat clinique est mauvais (score du questionnaire = 6). Pour les patients avec malformations caudales complexes, ou avec imperforation anal haute (fistule recto-vésicale), les résultats de la MAR et du score clinique (score = 9,7) sont mauvais.

Conclusion: L'anoplastie à trois lambeaux sans colostomie préalable, représente aussi un abord périnéal antérieur. Si la plastie est proposée pour corriger une incontinence anale avec prolapsus, elle est faite sans colostomie de protection avec de bons résultats.

Resumen

Introducción: La anoplastia de triple colgajo descrita por Yazbeck en 1987 para el tratamiento de los prolapsos observados tras operaciones por malformación anorectal fue propuesta en 1992 como complemento del abordaje perineal anterior. Permite la creación de un canal anal sensible. El objetivo de este trabajo es evaluar 14 niños (9 varones y 5 mujeres) así operados.

Material y Métodos: 11 niños tenían malformaciones intermedias o altas y 3 malformaciones bajas. Fueron tratados con anoplastia de triple colgajo primaria (grupo A, n = 9) o secundaria (grupo B, n = 5) para corregir una incontinencia anal y/o un prolapso neorectal. Siete pacientes tenían una o varias enfermedades asociadas: una enfermedad de Hirschsprung, una malformación cloacal, tres malformaciones caudales complejas, una trisomia 21 y dos trastornos psicomotores. La edad actual de los pacientes es de 6 años y han sido evaluados anualmente durante los últimos tres años con la ayuda de un cuestionario entregado a los padres y comparados con un grupo de 30 niños controles de entre 3 y 5 años. Diez pacientes fueron estudiados con manometría ano-rectal (MAR).

Resultados: En 1998 la puntuación del grupo A era de 16,1 (control = 22,5) y la del grupo B de 11,5 (P = 0,25). En 1999 las puntuciones de ambos grupos eran iguales. La de los 7 pacientes sin malformaciones asociadas es de 19,6 mientras que la de los niños con patologías asociadas es de 10 (P = 0,02). La MAR en los pacientes con malformación baja o intermedia halló un reflejo anorectal inhibidor con un umbral de 10 cm de H₂O y un tono de la parte alta del canal anal superior a 40 cm de H₂O. La evaluación de la contracción voluntaria es poco fiable en niños de esta edad. La MAR en el niño con trisomía 21 o en los pacientes con alteraciones psicomotoras fue satisfactoria en contraste con el resultado clínico malo (puntuación del cuestionario = 6). Para los pacientes con malformaciones caudales complejas o con imperforación anal alta (fístula rectovesical), los resultados de la MAR y de la puntuación clínica (score = 9.7) son malos.

Conclusión: La anoplastia de triple colgajo sin colostomía previa representa un abordaje perineal anterior que puede usarse con buenos resultados para corregir una incontinencia anal con prolapso sin colostomía de protección.

Zusammenfassung

Die Anoplastik mit drei Hautlappen wurde von Yazbeck zuerst 1987 beschrieben und bei der Behandlung des Mukosaprolapses nach Durchzugsoperationen bei Analatresien durchgeführt. 1992 wurde die Technik bei einem Fall einer anterioren perinealen Operation vorgenommen. Die Technik stellt die normale Anatomie und Sensibilität des Analkanales wieder her. In der vorliegenden Studie werden 14 Kinder (9 Knaben und 5 Mädchen) vorgestellt.

Methodik: Bei 11 Kindern lag eine intermediäre oder hohe Form der Analatresie, bei 3 eine niedrigere Form vor. 9 wurden primär mit der Dreilappen-Anoplastik, 5 wurden sekundär mit dieser Technik reoperiert. Die Gründe hierfür bestanden in einer Stuhlinkontinenz oder einem Mukosaprolaps. 7 Patienten zeigten Begleitfehlbildungen: 1-mal Morbus Hirschsprung, 1-mal eine Kloakenanomalie mit Niereninsuffizienz, 3 komplexe kaudale Regressionssyndrome mit tethered cord, 1 Down-Syndrom, 2 psychologische und psychomotorische Entwicklungsstörungen. Das Durchschnittsalter der Patienten lag bei 6 Jahren. Die Kinder wurden seit 1997 jährlich mittels eines Fragebogens und eines klinischen Scores nachuntersucht und die Ergebnisse mit 30 gesunden Kindern verglichen. Bei 10 Patienten konnte eine anorektale Manometrie durchgeführt werden.

Ergebnisse: 1998 lag der Score der primär mit der Dreilappentechnik behandelten Kinder bei 16,1 (Kontrollgruppe 22,5), während der Score der sekundär behandelten Patienten nur bei 11,5 lag (p = 0,25). 1999 waren die Scores beider Gruppen gleich hoch. Der Kontinenzscore von Kindern ohne Begleitfehlbildungen lag bei 19,6, während der Score bei Kindern ohne Begleitfehlbildungen nur bei 10 lag (p = 0,02). Die anorektale Manometrie war bei allen Kindern mit tiefen oder intermediären Fehlbildungen normal und zeigte einen Internusrelaxationsreflex von 10 cm Wasser und einen Ruhedruck von 40 cm H₂O. Obwohl die anorektale Manometrie bei den Patienten mit Morbus Down oder psychomotorischen Entwicklungsstörungen fast normal war, waren die klinischen Scores deutlich niedriger (Score = 10). Auch bei Vorliegen eines kaudalen Regressionssyndromes oder hoher Analatresie waren die Ergebnisse der Manometrie und der klinischen Scores schlecht (Score = 9,7).

Schlussfolgerungen: Die Dreilappen-Anoplastik kann mit guten Ergebnissen schon beim Neugeborenen primär und ohne Kolostomie durchgeführt werden und ist häufig der einzige chirurgische Eingriff. Das Verfahren kann allerdings auch sekundär zur Korrektur einer Stuhlinkontinenz ohne Kolostomie durchgeführt werden und zeigt befriedigende Ergebnisse.

Key words

Imperforate anus - Anoplasty - Continence - Anal manometry

Mots clés

Malformation anorectale - Anoplastie - Continence - Manometrie anorectale

Palabras clave

Malformación ano-rectal - Anoplastía - Continencia - Manometría ano-rectal

Schlüsselwörter

Analatresie - Dreilappen-Anoplastik - Stuhlkontinenz - Anorektale Manometrie - Sensibilität

References

• 1 Anderson K D, Newman K D, Bond S J, Sherman N J. Diamond flap anoplasty in infants and children with an intractable anal striction.  J Pediatr Surg. 1994;  29 1253-1257
• 2 Caouette-Laberge L, Yazbeck S, Laberge J M, Ducharme J C. Multiple-flap anoplasty in the treatment of rectal prolapse after pull-through operations for imperforate anus.  J Pediatr Surg. 1978;  22 65-67
• 3 De Filippo R E, Shaul D B, Harrison E A, Xie H W, Hardy B E. Neurogenic bladder in infants born with anorectal malformations: comparison with spinal and urologic status.  J Pediatr Surg. 1999;  34 825-828
• 4 Emblem R, Diseth T, Mokkrid L. Anorectal anomalies: anorectal manometric function and anal endosonography in relation to functional outcome.  Pediatr Surg Int. 1997;  12 516-519
• 5 Heikkinen M, Rintala R, Luukkonen P. Long-term anal sphincter performance after surgery for Hirschsprung's disease.  J Pediatr Surg. 1997;  32 1443-1446
• 6 Laberge J M, Bosc O, Yazbeck S, Ducharme J C, Guttman F M, N'guyen L. The anterior perineal approach for pull-through operations in high imperforate anus.  J Pediatr Surg. 1983;  18 774-778
• 7 Lee S C, Chun Y S, Jung S E, Park K W, Kim W K. Currarino triad: anorectal malformation, sacral bony abnormality and presacral mass. A review of 11 cases.  J Pediatr Surg. 1997;  32 58-61
• 8 Okada A, Tamada H, Tsuji H, Azuma T, Yagi M, Kubota A, Kamata S. Anterior sagittal anorectoplasty as a redo operation for imperforate anus.  J Pediatr Surg. 1993;  28 933-938
• 9 Rintala R J, Lindhal H G, Rasanen M. Do children with repaired low anorectal malformations have normal bowel function?.  J Pediatr Surg. 1997;  32 823-826
• 10 Warf B C, Scott R M, Barnes P D, Hardy Hendren W. Tethered spinal cord in patients with anorectal and urogenital malformations.  Pediatr Neurosurg. 1993;  19 25-30
• 11 Yazbeck S, Luks F I, St-Vill D. Anterior perineal approach and three-flap anoplasty for imperforate anus: optimal reconstruction with minimal destruction.  J Pediatr Surg. 1992;  27 190-195