Zystisches Dünndarmlymphangiom mit Endosalpingiose als seltene Ursache einer gastrointestinalen Blutung

Zusammenfassung

In der vorliegenden Kasuistik berichten wir über eine 31-jährige Patientin mit einer seit zweieinhalb Jahren bestehenden Eisenmangelanämie und positivem Guaiac-Test. In einer umfangreichen gastroenterologischen Vordiagnostik zeigte sich keine Blutungsquelle. Auch eine digitale Subtraktionsangiographie der abdominellen Gefäße unter Provokation mit intraarterieller Gabe von Heparin blieb unauffällig. Das Enteroklysma nach Sellink ergab den zur Laparotomie führenden Befund, bei der ein großes zystisches Lymphangiom mit endolymphatischer Endosalpingiose als Blutungsquelle entdeckt und reseziert wurde.

Das Lymphangiom ist ein seltener gutartiger Weichgewebstumor, der in 90 % bis zum zweiten Lebensjahr in Erscheinung tritt. Nur in wenigen Fällen manifestiert sich das Lymphangiom intraabdominell und kann zu unspezifischen Symptomen führen. Die Endosalpingiose ist ebenfalls eine seltene gutartige Erkrankung und besteht aus versprengtem Tubenepithel. Das Auftreten einer Endosalpingiose in einem Lymphangiom ist bisher nicht beschrieben.

Abstract

We report on a 31-year-old woman with an iron-deficiency anemia and positive Guaiac test, existing for more than 2 years. Despite an extensive gastrointestinal examination a bleeding source could not be found. Also angiography of the abdominal arteries with injection of heparin as provocative protocol was normal. Enteroclysis showed a remarkable finding which led to laparotomy. A cystic lymphangioma with endolymphatic endosalpingiosis as the bleeding source was identified and removed.

Lymphangioma is a rare benign soft tissue tumor which usually appears during the first 2 years of life. Only in some cases the lymphangioma is intraabdominal and there can be different, no specific symptoms. Endosalpingiosis is also a rare benign disease, it consists of scattered epithelium of the Fallopian tube. It is the first case to our knowledge, in which the appearance of the endosalpingiosis in a lymphangioma is described.

Schlüsselwörter

Lymphangiom - Endosalpingiose - Okkulte Gastrointestinale Blutung - Angiographie mit Provokation mittels Heparin

Key words

Lymphangioma - Endosalpingiosis - Occult Gastrointestinal Bleeding - Angiography with Provocation by Heparin

Literatur

• 1 American Gastroenterological Association . Medical position statement: Evaluation and management of occult and obscure gastrointestinal bleeding.  Gastroenterology. 2000;  118 197-200
• 2 American Gastroenterological Association . AGA technical review on the evaluation and management of occult and obscure gastrointestinal bleeding.  Gastroenterology. 2000;  118 201-221
• 3 Rossini F P, Pennazio M. Small-Bowel Endoscopy.  Endoscopy. 2000;  32 138-145
• 4 Descamps C, Schmit A, Van Gossum A. Missed upper gastrointestinal tract lesions may explain occult bleeding.  Endoscopy. 1999;  31 452-455
• 5 Chak A, Cooper G S, Canto M I, Pollak B J, Sivak M V. Enteroscopy for the initial evaluation of iron deficiency.  Gastrointest Endosc. 1998;  47 144-148
• 6 Hayat M, Axon A TR, O’Mahony S. Diagnostic yield and effect on clinical outcomes of push enteroscopy in suspected small-bowel bleeding.  Endoscopy. 2000;  32 369-372
• 7 Landi B, Tkoub M, Gaudric M. et al . Diagnostic yield of push-type enteroscopy in relation to indication.  Gut. 1998;  42 421-425
• 8 Bogoch A. Bleeding from the alimentary tract. Haubrich WS, Schaeffner F Gastroenterology Philadelphia; Saunders Company 1995: 61-86
• 9 Müller M K, Breuer N. Magen-Darm-Blutung. Goebell Gastroenterologie München; Urban&Schwarzenberg 1992: 93-105
• 10 Bakalar R S, Tourigny P R, Silvermann E D, Schub R O. Provocative red blood cell scintiscan in occult chronic gastrointestinal hemorrhage.  Clin Nucl Med. 1994;  19 945-948
• 11 Malden E S, Hicks M E, Royal H D. et al . Recurrent gastrointestinal bleeding: Use of thrombolysis with anticoagulation in diagnosis.  Radiology. 1998;  207 147-151
• 12 Glickermann D, Kowdley K V, Rosch J. Urokinase in gastrointestinal tract bleeding.  Radiology. 1988;  168 375-376
• 13 Koval G, Benner K G, Rösch J, Kozak B E. Aggressive angiographic diagnosis in acute lower intestinal hemorrhage.  Dig Dis Sci. 1987;  32 248-253
• 14 Lankisch P G, Gaetke T, Gerzmann J, Becher R. The role of enteroclysis in the diagnosis of unexplained gastrointestinal symptoms: A prospective assessment.  Z Gastroenterol. 1998;  36 281-286
• 15 Antes G, Neher M, Hiemeyer V, Burger A. Gastrointestinal bleeding of obscure origin: Role of enteroclysis.  Eur Radiol. 1996;  6 851-854
• 16 Rex D K, Lappas J C, Maglinte D DT. et al . Enteroclysis in the evaluation of suspected small intestinal bleeding.  Gastroenterology. 1989;  97 58-60
• 17 Moch A, Herlinger H, Kochmann M L. et al . Enteroclysis in the evaluation of obscure gastrointestinal bleeding.  Am J Roentgenol. 1994;  163 1381-1384
• 18 Katenkamp D, Stiller D. Tumoren mit Differenzierungsmerkmalen des Blut- und Lymphgefäßsystems. Katenkamp D, Stiller D Weichgewebstumoren Leipzig; Johann Ambrosius Barth 1990: 179-199
• 19 Ronning G, Eide T J, Lindal S. Cystic lymphangioma of the mesentery.  Tidsskr Nor Laegeforen. 1994;  114 793-794
• 20 Kameyama H, Niwa Y, Arisawa T, Goto H, Hayakawa T. Endoscopic ultrasonography in the diagnosis of submucosal lesions of the large intestine.  Gastrointest Endosc. 1997;  46 406-411
• 21 Pui M H, Li Z P, Chen W, Chen J H. Lymphangioma: imaging diagnosis.  Australas Radiol. 1997;  41 324-328
• 22 Enzinger F, Weiss S. Tumors of lymph vessels. Enzinger F, Weiss S Soft tissue tumors St. Louis; Mosby Company 1983: 482-501
• 23 Rieker R J, Quentmeier A, Weiss C. et al . Cystic lymphangioma of the small-bowel mesentery.  Pathol Oncol Res. 2000;  6 146-148
• 24 Kunita S, Oka S, Ito H. et al . A case of lymphangioma of the pancreas.  Nippon Shokakibyo Gakkai Zasshi. 1999;  96 1190-1195
• 25 de Perrot M, Rostan O, Morel P, Le C oultre C. Abdominal lymphangioma in adults and children.  Br J Surg. 1998;  85 395-397
• 26 Chung J H, Suh Y L, Park I A. et al . A pathologic study of abdominal lymphangiomas.  J Korean Med Sci. 1999;  14 257-262
• 27 Amadori G, Micciolo R, Poletti A. A case of intraabdominal multiple lymphangiomas in an adult in whom the immunological evaluation supported the diagnosis.  Eur J Gastroenterol Hepatol. 1999;  11 347-351
• 28 Steyeart H, Guitard J, Moscovici J. et al . Abdominal cystic lymphangioma in children: Benign lesions that can have a proliferative course.  J Pediatr Surg. 1996;  31 677-680
• 29 Melcher G A, Ruedi T, Allemann J, Wust W. Cystic lymphangioma of the mesenterial root as a rare cause of acute abdomen.  Chirurg. 1995;  66 229-231
• 30 Clement P B. Diseases of the peritoneum. Kurman RJ Blaustein’s pathology of the female genital tract New York; Springer 1994: 647-703
• 31 de Hoop T A, Mira J, Thomas M A. Endosalpingiosis and chronic pelvic pain.  J Reprod Med. 1997;  42 613-616
• 32 Keltz M D, Klimann H J, Arici A M, Olive D L. Endosalpingiosis found at laparoscopy for chronic pelvic pain.  Fertil Steril. 1995;  64 482-485
• 33 Battifora H, McCaughey W TE. Non-neoplastic lesions of the serosal membranes. Rosai J Atlas of tumor pathology Washington; AFIP 1995: 119-124
• 34 Morson B C, Dawson I MP. Tumors and tumor-like conditions. Morson BC, Dawson IMP Gastrointestinal pathology Oxord; Blackwell 1990: 704-728
• 35 Le Borgne J, Nomballais M F, Lehur P A. et al . Intestinal endosalpingiosis: A propos of 2 cases.  Ann Chir. 1995;  49 73-75